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O objetivo deste estudo foi determinar a prevalência e gravidade das complicações oculares em pacientes com MPS (mucopolissacaridoses). Vinte e nove pacientes com diagnóstico de MPS foram estudados. Foram avaliados: idade, sexo, acuidade visual, presença de estrabismo, erros refrativos, exame de fundo de olho, pressão intraocular, espessura corneal central e ultrassonografia ocular. Foram avaliados três pacientes com MPS I, 11 pacientes com MPS II , um paciente com MPS III e 14 pacientes com MPS VI . Os achados oftalmológicos mais proeminentes foram espessamento palpebral, diminuição da acuidade visual, hipermetropia moderada, opacidade de córnea, dobras radiais na retina perimacular e atrofia do nervo óptico.A média da espessura do complexo ERC (esclera-retina-(esclera-retina-coroide) medida por ultrassom foi de 1,78 mm (DP 0,51). A espessura corneal central se correlacionou moderadamente com a pressão intraocular (r = 0,64; p =. 001).